Un manuscrit est renvoyé après évaluation. La méthodologie est rigoureuse, les données sont fiables, et le premier commentaire de l'évaluateur est : « Il s'agit d'un cas intéressant, mais avec un seul participant et sans groupe témoin, le protocole ne permet pas de tirer les conclusions. » Le problème ne réside pas dans la recherche elle-même, mais dans le fait que l'évaluateur a interprété un protocole expérimental à cas unique comme un rapport de cas, sans que le manuscrit ne le précise.
C’est la raison la plus fréquente pour laquelle un protocole expérimental à cas unique (SCED) bien conçu est refusé d’emblée, ou fait l’objet d’une demande de révision et de nouvelle soumission, par une revue habituée aux essais contrôlés randomisés. Le problème ne réside pas dans le protocole lui-même. Ce qui manque généralement, c’est la documentation prouvant la validité interne du protocole, une terminologie qui le désigne correctement dès le titre, et le choix d’une revue dont le champ d’application a été vérifié avant la soumission. Ce guide aborde ces trois points, ainsi que les arguments à utiliser en réponse à une objection d’un relecteur.
Ce qu'est réellement (et ce qu'est moins) un plan expérimental à cas unique
Un plan expérimental à cas unique mesure de façon répétée le même résultat chez le même participant ou un petit groupe de participants, au cours d'une phase initiale et d'une ou plusieurs phases d'intervention, la séquence ou le calendrier des phases étant délibérément manipulés par le chercheur.<sup> 1</sup> C'est cette manipulation, et non la taille de l'échantillon, qui caractérise l'expérience. Le participant sert de témoin pour lui-même : puisque la même personne est mesurée dans les deux conditions, la plupart des facteurs de confusion interindividuels, contrôlés par la randomisation dans un essai de groupe, ne s'appliquent pas.
C’est précisément à ce stade que les évaluateurs confondent le plus souvent une étude de cas unique avec autre chose. Un rapport de cas décrit ce qui est arrivé à un patient, sans phases manipulées ni calendrier de mesures répétées prédéfini. Une série de cas regroupe plusieurs descriptions de ce type. Ni l’un ni l’autre n’implique qu’un chercheur introduise, retire ou échelonne délibérément une intervention tout en mesurant un résultat selon un calendrier fixe ; par conséquent, aucun ne possède la logique de validité interne d’une véritable étude de cas unique. Le résumé de Lobo, Kagan et Corrigan des actes de la conférence IV STEP de 2016 établit explicitement cette distinction : les études de cas uniques nécessitent une observation répétée dans au moins deux conditions délibérément manipulées, et une étude sans cette manipulation est une étude de cas, et non une étude de cas unique, quel que soit le titre du manuscrit.¹
En mots simples
Une étude de cas unique n'est ni un essai à petite échelle ni un rapport de cas. Il s'agit d'un protocole où le chercheur active, désactive ou active l'intervention à différents moments pour différentes personnes, puis observe si les résultats suivent cette manipulation. Le groupe témoin constitue le groupe d'intervention.
Pourquoi les évaluateurs s'opposent à un plan expérimental à cas unique
Le réflexe de classer une étude de cas unique en dessous d'un essai contrôlé randomisé découle directement de la pyramide des preuves standard sur laquelle tout évaluateur a été formé. Or, cette pyramide a été construite presque exclusivement autour des essais de médicaments et de dispositifs médicaux, pour lesquels une randomisation à grande échelle est possible. Une littérature récente et croissante montre que cette pyramide est difficilement applicable en dehors de ce contexte. Un article méthodologique de 2026, paru dans l' Indian Journal of Medical Research, soutient que la pyramide confond synthèse des preuves et recherche primaire et n'a jamais eu pour vocation de classer tous les types d'études pouvant être nécessaires à une question clinique. Une revue narrative de 2025, publiée dans le Journal of the Canadian Chiropractic Association, retrace comment la forme populaire de la pyramide s'est éloignée de son objectif initial au fil de sa reproduction dans les manuels et les guides de bibliothèque. 11 Plus directement pertinent ici, un article de 2024 paru dans l’ European Journal of Physical and Rehabilitation Medicine , co-écrit par deux des chercheurs à l’origine des normes actuelles de conception d’études de cas uniques du What Works Clearinghouse, soutient que les interventions de réadaptation sont souvent impossibles ou contraires à l’éthique à mettre en œuvre dans le cadre d’un vaste essai contrôlé randomisé, et qu’une étude de cas unique bien conçue peut générer de véritables preuves causales que le classement rigide de la pyramide ne reconnaît pas. 9
Cela ne signifie en aucun cas qu'une étude de cas unique soit exemptée de rigueur. Cela signifie simplement que la rigueur repose sur une autre source : la logique de réplication est intégrée à la conception même de l'étude, et non sur la taille de l'échantillon. Notre guide complémentaire sur les niveaux de preuve en recherche clinique signale précisément cette lacune dans sa FAQ, en précisant qu'une étude qui ne correspond pas exactement à l'échelle standard, notamment une étude de cas unique, pragmatique ou basée sur un registre, doit être décrite honnêtement comme appartenant à la catégorie la plus proche, en indiquant ses différences, plutôt que d'être étiquetée de force selon un critère inapproprié.
Rigueur de la conception architecturale qu'un examinateur ne peut ignorer
Deux structures de conception permettent de remplacer un groupe témoin dans un plan expérimental à cas unique, et indiquer correctement celle que vous avez utilisée dans votre titre et votre résumé est la première chose qu'un examinateur sceptique devrait voir.

Les plans ABAB (retrait/inversion) alternent les phases de référence (A) et d'intervention (B) pour un même participant. Si le comportement cible évolue à chaque introduction de l'intervention, s'inverse lors de son retrait, puis évolue à nouveau lors de sa réintroduction, ce schéma constitue une preuve réfutant une explication fortuite ou liée à l'historique. Les plans à lignes de base multiples échelonnent le début de l'intervention pour plusieurs participants, comportements ou contextes, de sorte que si le résultat ne change qu'après le point de départ échelonné propre à chaque individu, l'effet s'est reproduit à plusieurs moments différents plutôt que de coïncider avec un événement unique.
Les deux structures peuvent être renforcées par une randomisation formelle : randomiser la durée de chaque phase de référence, ou l’ordre d’introduction de l’intervention chez chaque participant, permet de réfuter l’objection selon laquelle le chercheur aurait simplement choisi un moment opportun pour introduire le traitement. L’article fondateur de Kratochwill et Levin, paru en 2010 dans Psychological Methods, décrit précisément comment intégrer cette randomisation à un plan d’étude de cas unique (SCED) traditionnel<sup> 4 </sup>. Leur article de suivi, publié en 2025 dans School Psychology, recense plusieurs stratégies de randomisation concrètes, notamment la randomisation de l’ordre des phases et la randomisation des cas entre les interventions, à destination des chercheurs qui conçoivent aujourd’hui un nouveau SCED<sup> 5</sup> . Pour les chercheurs en sciences de la santé en particulier, l’article de Levin et Kratochwill, paru en 2021 dans Therapeutic Innovation & Regulatory Science, présente les plans d’étude de cas unique randomisés comme une adaptation directe de la méthodologie des séries temporelles interrompues et s’appuie sur deux exemples cliniques complets, ce qui en fait le point d’entrée le plus accessible pour les chercheurs issus du domaine des essais cliniques plutôt que de la psychologie ou des sciences de l’éducation<sup> 6</sup> .
Dans les domaines de l'éducation et des sciences comportementales, les évaluateurs appliquent de plus en plus les normes de conception du What Works Clearinghouse (WWC) aux études de cas uniques, même sans les citer explicitement. Le WWC exige, entre autres critères, au moins trois démonstrations d'un effet à trois moments différents (trois changements de phase dans un plan ABAB, ou trois démarrages échelonnés dans un plan à lignes de base multiples) avant qu'un plan soit jugé conforme aux normes sans réserve.<sup> 7,8 </sup> Une critique parue en 2021 dans le <i>Journal of School Psychology</i> , co-écrite par les concepteurs initiaux des normes, soutient que les critères du WWC devraient davantage s'appuyer sur l'analyse visuelle des données graphiques, en complément de ces exigences structurelles, et non les remplacer.<sup> 7 </sup> L'obtention de ce seuil de trois démonstrations avant la soumission, plutôt que de défendre a posteriori un plan à deux phases, permet d'éviter l'objection structurelle la plus fréquente soulevée par les évaluateurs.
Liste de contrôle SCRIBE pour la rédaction d'un rapport expérimental à cas unique
Les revues exigent une norme de compte rendu spécifique pour les études de cas uniques, à l'instar des recommandations CONSORT pour les essais randomisés : le guide SCRIBE (Single-Case Reporting Guideline In BEhavioural Interventions), publié en 2016.² Un détail important à retenir avant de soumettre votre article : SCRIBE a été publié simultanément dans cinq revues différentes couvrant l'ergothérapie, la kinésithérapie, la réadaptation neuropsychologique et l'épidémiologie clinique, une initiative véritablement inhabituelle qui témoigne du nombre de disciplines cliniques qui s'appuient sur cette même norme de compte rendu. La liste de contrôle complète est disponible sur le réseau EQUATOR ; les éléments les plus fréquemment vérifiés par les relecteurs sont les suivants :
| Article SCRIBE | Que se passe-t-il lorsqu'il est manquant ? |
|---|---|
| Le titre/résumé nomme le design | Le relecteur suppose que le rapport de cas est disponible avant même de lire les méthodes. |
| Diagramme de conception ou séquence de phases explicite | Le lecteur ne peut pas vérifier que le seuil de trois démonstrations a été atteint. |
| Calendrier de mesure des résultats prédéfini | Il semble que les résultats aient été choisis après consultation des données. |
| La méthode de randomisation, si elle est utilisée, est explicitement indiquée. | L'évaluateur ne peut pas le distinguer d'un SCED non randomisé |
| Plan d'analyse visuelle et/ou statistique indiqué à l'avance | Cela ressemble davantage à une recherche de schémas a posteriori qu'à une analyse planifiée. |
| Logique de réplication énoncée dans la discussion | Le réviseur doit élaborer lui-même l'argument de validité interne. |
Choisir un journal qui ne vous rejettera pas uniquement sur la base de son design
Avant de soumettre un manuscrit portant sur une étude de cas unique, vérifiez les objectifs et le champ d'application de la revue visée et, si possible, ses instructions aux auteurs pour une description explicite du type d'étude. Les revues de kinésithérapie, d'ergothérapie, d'orthophonie, d'analyse appliquée du comportement et d'éducation spécialisée publient régulièrement des études de cas uniques et font souvent référence aux normes SCRIBE ou WWC directement dans leurs instructions aux auteurs. Si une revue médicale ou chirurgicale généraliste privilégie les études randomisées ou les grandes cohortes observationnelles, sans mentionner les études de cas unique ou les études de cohorte de type n-of-1, il est conseillé de chercher une autre revue avant de soumettre votre manuscrit, et non après un refus immédiat. Notre guide pour choisir une nouvelle revue après un refus explique comment comparer les pratiques éditoriales de la revue qui a refusé votre manuscrit avec les vôtres afin d'éviter de reproduire le même problème lors de votre seconde soumission.
Répondre à la question du réviseur : « Où est votre groupe témoin ? »
Lorsque l'objection figure déjà dans la lettre de décision, la voie la plus rapide vers l'acceptation consiste à réfuter explicitement la logique de conception plutôt que de réexpliquer l'étude en termes généraux. Trois types d'objections représentent la majeure partie des commentaires des évaluateurs.
| Avis du critique | Que répondre ? |
|---|---|
| « Ceci n'est qu'un rapport de cas. » | Soulignez la séquence de phases délibérément manipulée et le calendrier de mesures répétées prédéfini, tous deux absents par définition d'un rapport de cas, et citez les propres critères de conception de SCRIBE.2 |
| « Le cas N=1 ne peut être généralisé. » | Expliquez que la généralisation dans un SCED provient d'une réplication directe et systématique entre les participants, les contextes ou les comportements, et non de la taille de l'échantillon, et indiquez combien de réplications ce modèle a permis d'obtenir par rapport au seuil de trois démonstrations du WWC.7,8 |
| « Où est votre groupe témoin ? » | Identifiez l'inversion intra-sujet ou le début à lignes de base multiples échelonnées comme condition de contrôle intégrée au plan et, le cas échéant, indiquez la méthode de randomisation qui exclut un point d'intervention choisi par le chercheur.4,5 |
Erreurs à éviter
- Le titre qualifie le projet d’« étude de cas » ou d’« étude pilote », tandis que le corps du texte décrit de véritables méthodes SCED, laissant ainsi au relecteur le soin de déceler l’incohérence.
- Ne rapportant que deux phases (une seule comparaison A-B) et la qualifiant de plan d'inversion ABAB complet.
- Omettre tout plan d'analyse explicite et présenter uniquement un graphique sans aucune explication préalable sur la manière dont le modèle a été interprété.
- Soumettre un article à une revue dont les directives ne font état d'aucune publication d'études de cas uniques, puis traiter l'objection qui en résulte comme un malentendu plutôt que comme une inadéquation.
- En laissant l'argument de la réplication implicite, on oblige le relecteur à reconstruire lui-même la logique de validité interne au lieu de la lire clairement énoncée dans la discussion.
Exemples publiés : À quoi ressemble un plan expérimental à cas unique réussi (version imprimée)
Au-delà de la théorie, la réponse la plus convaincante à un évaluateur sceptique consiste en une série de publications récentes et indexées ayant utilisé précisément ce modèle et ayant passé avec succès l'évaluation par les pairs. Les six études ci-dessous ont été publiées entre 2022 et 2026 dans des revues de physiothérapie, de médecine du sport, de traitement de la douleur, d'ingénierie de la réadaptation et d'orthophonie, soit les mêmes domaines mentionnés précédemment comme étant réceptifs aux études de cas uniques. De plus, chacune d'elles décrit explicitement sa structure méthodologique, au lieu de la laisser implicite.
| Étude et journal | Structure de conception | Population et intervention |
|---|---|---|
| Kitai et al. 2025, Sciences du cerveau12 | Plan expérimental AB à lignes de base multiples, 3 participants | Dispositif de rétroaction tactile discriminative pour le dysfonctionnement sensorimoteur de la main après une lésion de la moelle épinière cervicale |
| Dutia et al. 2024, British Journal of Sports Medicine13 | SCED à lignes de base multiples, 5 phases, suivi de 30 mois | Entraînement de natation axé sur la performance chez les adolescents atteints de paralysie cérébrale nécessitant un soutien important |
| MacIntyre et al. 2023, Le Journal de la douleur14 | Étude AB SCED à lignes de base multiples, randomisée et répliquée séquentiellement, menée auprès de 10 participants. | Intervention ludique en réalité virtuelle à activité progressive pour les douleurs lombaires chroniques |
| Ritchie et al. 2022, Disability and Rehabilitation15 | SCED à lignes de base multiples, 6 participants | Intervention communautaire de promotion de l'activité physique pour les troubles associés au coup du lapin |
| Chan-Víquez et al. 2024, Journal de neuroingénierie et de réadaptation16 | SCED randomisé à lignes de base multiples | Intervention de jeux vidéo à distance à domicile pour améliorer la fonction des membres supérieurs chez les enfants atteints de paralysie cérébrale |
| Maso et al. 2026, Annales de médecine physique et de réadaptation17 | SCED AB à lignes de base multiples | Réhabilitation sémantique et métacognitive des performances de dénomination dans l'aphasie progressive primaire à variante sémantique |
L'étude de Ritchie et ses collègues sur le coup du lapin est particulièrement pertinente à orienter vers un relecteur : parmi ses auteurs figure Robyn Tate, auteure principale du guide de publication SCRIBE, qui applique ses propres critères à une étude d'intervention publiée. Aucun de ces six articles n'élude la question du protocole expérimental dans son titre ou son résumé ; chacun mentionne « étude de cas unique », « modèle à lignes de base multiples » ou les deux, dès la première phrase, conformément aux recommandations de ce guide.
Où se situent les études à cas unique parmi les options d'études non randomisées contrôlées
L'étude de cas unique est une option parmi d'autres lorsqu'un essai randomisé complet n'est ni faisable ni éthique. Il est important de bien la situer par rapport aux autres approches plutôt que de l'utiliser systématiquement. Les études d'intervention non randomisées avec un groupe de comparaison réel doivent être rapportées conformément à la norme TREND . Les études observationnelles s'appuyant sur des dossiers ou registres existants présentent leurs propres risques de biais, abordés dans notre guide d'utilisation de l'outil ROBINS-I . Par ailleurs, une étude rétrospective n'est pas exemptée d'enregistrement du seul fait qu'il ne s'agit pas d'un essai, un point que notre article sur l'enregistrement des études rétrospectives traite directement. Si votre question porte essentiellement sur l'expérience vécue plutôt que sur un résultat mesurable, une approche qualitative est plus appropriée qu'une étude de cas unique contrainte de répondre à une question de recherche qualitative.
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Même une étude expérimentale à cas unique, rigoureuse sur le plan méthodologique, doit faire l'objet d'une présentation, d'une mise en forme et d'une argumentation à destination des relecteurs tout aussi rigoureuses avant d'être acceptée par une revue. Editverse accompagne chaque étape de ce processus, depuis un manuscrit prêt à être soumis mais nécessitant une dernière retouche, jusqu'à la résolution complète d'un refus fondé précisément sur les objections méthodologiques mentionnées précédemment.
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Points clés à retenir
- Un plan expérimental à cas unique n'est ni un rapport de cas ni un essai à petite échelle ; c'est la manipulation délibérée de la séquence des phases qui en fait une expérience, et le participant sert de propre témoin.
- La réplication, entre les phases d'un plan ABAB ou entre les participants d'un plan à lignes de base multiples, effectue le travail de validité interne qu'un groupe témoin distinct effectuerait autrement.
- Le critère de référence du What Works Clearinghouse est la démonstration d'un effet à trois moments différents avant qu'une conception ne soit jugée conforme aux normes sans réserve.
- SCRIBE est le guide de rédaction attendu par les examinateurs ; nommer correctement le modèle dès le titre, énoncer le plan d’analyse à l’avance et expliciter l’argument de réplication dans la discussion permettent de répondre à la plupart des objections avant même qu’elles ne soient soulevées.
- Avant de soumettre un article, vérifiez que la revue visée a bien publié des études de cas uniques ; la meilleure réfutation est celle que vous n’aurez jamais à écrire.
Questions fréquemment posées
Un plan expérimental à cas unique est-il identique à un rapport de cas ?
Non. Un rapport de cas décrit ce qui est arrivé à un seul patient, sans manipulation des différentes phases ni protocole de mesures répétées prédéfini. Une étude à mesures répétées (SCED) introduit, retire ou échelonne délibérément une intervention tout en mesurant le résultat selon un calendrier fixe, ce qui lui confère une validité interne qu'un rapport de cas n'a pas.
Une étude expérimentale à cas unique peut-elle être publiée dans une revue médicale de référence ?
Oui, notamment lorsqu'il s'agit d'un essai à cas unique avec randomisation des phases, format que Levin et Kratoch décrivent comme étant le plus familier aux lecteurs spécialisés en essais cliniques.⁶ Avant de soumettre votre article, vérifiez dans les instructions aux auteurs de la revue ciblée la présence éventuelle de plans d'étude à cas unique ou à cas unique.
De combien de participants a besoin un plan expérimental à cas unique ?
Il n'existe pas de taille d'échantillon minimale fixe ; l'exigence porte sur la démonstration de la réplication, et non sur le nombre de participants. Le critère de référence du What Works Clearinghouse est la démonstration d'un effet à trois moments différents, ce qu'un plan à lignes de base multiples peut réaliser avec seulement trois participants, comportements ou contextes. 7,8
Ai-je besoin de l'approbation d'un comité d'éthique de la recherche pour un protocole expérimental à cas unique ?
Oui. Une étude SCED implique une manipulation interventionnelle délibérée sur des participants humains et requiert le même examen éthique que toute autre étude interventionnelle, quel que soit le petit nombre de participants impliqués.
Quelle est la différence entre un essai SCED et un essai n-of-1 ?
Ils décrivent la même logique sous-jacente issue de deux traditions de recherche différentes. L’expression « plan expérimental à cas unique » est utilisée en psychologie, en éducation et en réadaptation ; l’expression « essai n-de-1 » est utilisée en médecine clinique, généralement pour un plan randomisé, souvent en aveugle, croisé, chez un seul patient. L’article de Levin et Kratochwill (2021) établit un lien explicite entre les deux pour les chercheurs en sciences de la santé.⁶
Références
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- Tate RL, Perdices M, Rosenkoetter U, et al. Déclaration de 2016 sur les lignes directrices relatives aux rapports de cas uniques dans les interventions comportementales (SCRIBE). J Clin Epidemiol. 2016;79:10-19. PMID: 27101888. doi.org/10.1016/j.jclinepi.2016.04.006
- Réseau EQUATOR. Déclaration et liste de contrôle SCRIBE 2016. réseau-équateur.org
- Kratochwill TR, Levin JR. Améliorer la crédibilité scientifique de la recherche interventionnelle sur un cas unique : la randomisation à la rescousse. Méthodes psychologiques. 2010;15(2):124-144. PMID: 20515235. doi.org/10.1037/a0017736
- Kratochwill TR, Levin JR. Randomisation dans les expériences à cas unique : comment gérer les menaces à la validité interne. Psychologue scolaire 2025. PMID : 39977683. doi.org/10.1037/spq0000685
- Levin JR, Kratochwill TR. Plans et analyses d'interventions randomisées à cas unique pour les chercheurs en sciences de la santé : un guide polyvalent pour les essais cliniques. Ther Innov Regul Sci. 2021. PMID : 33797058 ; PMCID : PMC8015743. doi.org/10.1007/s43441-021-00274-z
- Kratochwill TR, Horner RH, Levin JR, Machalicek W, Ferron J. Normes de conception de boîtiers uniques : une mise à jour et des améliorations proposées. J Sch Psychol. 2021. PMID : 34836578. doi.org/10.1016/j.jsp.2021.10.006
- Centre d'échange d'informations sur les solutions efficaces. Documentation technique sur la conception de cas uniques. Institut des sciences de l'éducation. ies.ed.gov/ncee/wwc/Document/229
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- Ritchie C, Clanchy K, Sterling M, Tate R, Smits EJ, et al. Évaluation d'une intervention de promotion de l'activité physique pour les adultes souffrant de troubles associés au coup du lapin : une étude expérimentale à cas unique. Désactiver la réadaptation. 2022;44(23):7255-7268. PMID: 34651525. est ce que je.org/10.1080/09638288.2021.1989062
- Chan-Víquez D, Fernández-Huertas H, Montserrat-Gonzalez C, Khan A, Fehlings D, et al. Faisabilité d'une intervention de jeu vidéo à domicile avec une approche centrée sur la famille pour les enfants atteints de paralysie cérébrale : une conception expérimentale randomisée à base de référence multiple à cas unique. J Neuroeng Réhabilitation. 2024;21(1):151. PMID: 39227911; PMCID: PMC11373410. doi.org/10.1186/s12984-024-01446-2
- Maso S, Delrutte S, Manteaux A, Jourdan M, Bagnaud E, et al. Effet de la réhabilitation sémantique et métacognitive dans l'aphasie progressive primaire de type sémantique : une étude expérimentale sur un seul cas. Ann Phys Rehabil Med. 2026;69(6):102133. PMID: 42143853. doi.org/10.1016/j.rehab.2026.102133
